Para ver el artículo completo, descargue el archivo PDF.

INTRODUCCIÓN

La esporotricosis es una infección granulomatosa subaguda o crónica causada por hongos termodimórficos del género Sporothrix. Se distribuye mundialmente, con una alta incidencia en Latinoamérica, especialmente en Brasil, Perú y México, donde es la micosis subcutánea más frecuente^1,2. La esporotricosis ocurre en todas la edades, pero en áreas endémicas afecta predominantemente a niños y adolescentes^3,4. La transmisión ocurre mayormente por inoculación traumática del hongo en la piel o tejido celular subcutáneo con material vegetal o tierra contaminada, aunque existen otras rutas alternativas de transmisión^1,2,5. La transmisión zoonótica a través de rasguños de animales infectados, (principalmente gatos), se ha reportado con mayor frecuencia en las últimas décadas^5,6.

La actual clasificación clínica de la esporotricosis la divide en 4 variedades: cutánea, de membranas mucosas, sistémica e inmunorreactiva^1,7. La presentación linfocutánea es la más común, seguida de la cutánea fija. Los sitios predominantemente afectados son las extremidades superiores y el rostro^2,7,8.

La esporotricosis cutánea fija ocurre en el sitio de inoculación sin diseminación linfática, caracterizándose por un chancro de inoculación, y ocasionalmente como una placa infiltrada eritematosa, una gran úlcera o una lesión verrugosa, lo que puede llevar a diagnósticos erróneos como tuberculosis cutánea, infecciones bacterianas o micobacteriosis atípicas^1,8-11.

El diagnóstico se confirma mediante el aislamiento del hongo por cultivo, considerado el estándar de oro. El estudio histopatológico contribuye al diagnóstico, y se caracteriza por la presencia de granulomas supurativos; con tinciones especiales los elementos fúngicos pueden estar presentes en forma de levaduras. Recientemente se han desarrollado varias técnicas de secuenciación de PCR para la identificación genotípica^1,2,12,13.

El itraconazol se considera el tratamiento de elección por su eficacia, seguridad y conveniente posología^1,7. En México, y otros países, el yoduro de potasio también es ampliamente utilizado debido a su bajo costo y eficacia clínica en corto tiempo^8,13-15. La terbinafina es una alternativa en pacientes con contraindicaciones a los anteriores, especialmente en pacientes muy pequeños o que padecen otras comorbilidades^1,13.

PRESENTACIÓN DEL CASO

Lactante masculino de 1 año 5 meses de edad, originario y residente de la comunidad rural Congregación de la Cruz, Apaseo el Alto, Guanajuato, México. Sin antecedentes patológicos relevantes y con esquema de vacunación completo. Acudió a consulta por una dermatosis en cara anterior de muslo izquierdo con dos meses de evolución. Inició como una pápula eritematosa no pruriginosa (similar a piquete de insecto) que evolucionó a un nódulo y posteriormente a una úlcera en un par de semanas.

Fue atendido inicialmente en su centro de salud donde recibió tratamiento antibiótico oral con amoxicilina más clavulanato (40 mg/kg/día por 7 días), loratadina (2.5 ml cada 12 horas) e hidrocortisona en crema 1% dos veces al día por 15 días. Durante dicho tratamiento, la úlcera aumentó de tamaño y aparecieron lesiones pápulo-nodulares circundantes que confluyeron en una placa única.

El paciente recibió un segundo tratamiento con dicloxacilina (30 mg/kg/día por 10 días) y betametasona, más ácido fusídico tópico 2 veces al día por 10 días. Sin mejoría, se instauró un tercer esquema con ceftriaxona (500 mg intramuscular por 5 días). No presentó fiebre, mal estado general ni síntomas sistémicos; solo prurito leve y posteriormente dolor discreto.

A su ingreso el paciente presentaba una placa única eritemato-indurada, de 7 cm de diámetro, formada por varias lesiones pápulo-nodulares confluentes y una úlcera central profunda con bordes eritematosos cubierta por una costra amarillenta gruesa (Figura 1). No se detectaron adenomegalias ni otros signos sistémicos. Se negó antecedente de traumatismo previo en zona afectada. Los familiares informaron que la paciente jugaba frecuentemente al aire libre en contacto con tierra, plantas y animales, en un entorno rural.

Se estableció como posibles diagnósticos una micosis subcutánea (esporotricosis cutánea fija, micetoma o granuloma tricofítico) vs alguna micobacteriosis atípica. El hemograma, la velocidad de sedimentación globular y la proteína C reactiva se reportaron dentro de rangos normales. El cultivo en medio agar Sabouraud simple obtenido del exudado de la lesión confirmó la presencia de Sporothrix schenckii. El estudio histopatológico de un fragmento de piel ulcerada mostró un infiltrado granulomatoso crónico difuso localizado en la dermis reticular y profunda, compuesto por linfocitos, histiocitos, histiocitos epitelioides y algunas células gigantes multinucleadas (Figura 2a y 2b). Con la tinción de PAS, se evidenció la presencia de cuerpos asteroides (Figura 3).

Con el cuadro clínico, los hallazgos histopatológicos y el cultivo positivo se estableció el diagnóstico de esporotricosis cutánea fija. Se inició tratamiento con yoduro de potasio (3 mg/kg/día) pero fue suspendido por efectos adversos gastrointestinales, como náusea, vómito e hiporexia. Se sustituyó por terbinafina (62.5 mg/día), pero dos semanas después apareció una segunda úlcera pequeña en la parte inferior de la placa, por lo que la dosis de terbinafina se aumentó a 125 mg/día.

A las 6 semanas, la lesión se mantenía del mismo tamaño, pero con menor induración y remisión parcial de las lesiones pápulo-nodulares; la úlcera aún estaba cubierta por costra gruesa amarillenta (figura 4). Tres meses después, la lesión se encontraba inactiva, con diminución de eritema y la induración, y con cicatrización atrófica en las zonas ulceradas (figura 5). Se continuó el tratamiento por un mes adicional, con lo cual desapareció la induración, el eritema era mínimo, con hiperpigmentación post-inflamatoria y mejoría de la cicatriz atrófica (figura 6).

Cuatro meses después de finalizar el tratamiento antimicótico, el paciente presentó reactivación de la lesión con aparición de 2 pequeños nódulos eritematosos ulcerados con costra serohemática en la superficie. Se reinició tratamiento con terbinafina 125 mg/día durante un 1 mes, logrando la remisión de la lesión. El paciente continuó en seguimiento médico durante los siguientes 12 meses sin reactivación de la enfermedad.

DISCUSIÓN

La esporotricosis en la edad pediátrica es rara en la mayoría de los países, y su prevalencia exacta no se conoce con certeza⁵. Sin embargo, en varios países de Latinoamérica, incluyendo México, sigue siendo un padecimiento relevante, ya que se considera una enfermedad endémica y ocupa el primer lugar dentro de las micosis subcutáneas² .

En México, la esporotricosis en la edad pediátrica representa entre el 25% y el 33% de todos los casos, y predomina en pacientes escolares, con una media de edad de 9-10 años. Cerca del 85% de los casos se observan en residentes de zonas rurales o suburbanas¹⁴. Los estados con mayor número de casos reportados son la Ciudad de México, Puebla, Jalisco, Michoacán y Guanajuato^2,7,8. Toriello y cols. reportaron una amplia serie de casos de esporotricosis en México a través de una revisión sistemática de artículos publicados entre 1914 y 2019, con un total de 2,762 casos; dentro de estos, 66 correspondieron al estado de Guanajuato⁷. Presentamos un nuevo caso con localización en Guanajuato, que se suma a los previamente reportados.

El caso que presentamos es de especial interés, ya que, si bien existen numerosos reportes de esporotricosis en la edad pediátrica, su presentación en lactantes es extremadamente rara, con pocos casos documentados en la literatura. Tlougan y cols. reportaron un caso de esporotricosis neonatal en un paciente de 3 semanas de edad, siendo el paciente más joven descrito en la literatura hasta la fecha¹⁶.

Por su parte Song y cols, documentaron la serie más grande de casos de esporotricosis en lactantes, con 15 casos en lactantes menores de 10 meses, todos residentes de zonas rurales en China¹⁷.

La forma de presentación clínica depende de la respuesta inmune del hospedero y de la cepa implicada. Diversos estudios han señalado que la forma cutánea fija es la presentación más frecuente en la edad pediátrica, con predominio en el rostro^13,18. Yao y cols. en un estudio retrospectivo de 704 casos pediátricos en China, reportaron que el 86% de los casos presentaron la forma cutánea fija, siendo significativamente más frecuente en el grupo de menor edad (0-6 años)¹³. Los autores proponen que los niños tienen una respuesta inmunológica más eficiente que cambia con la edad, lo que explicaría por qué las lesiones suelen ser limitadas y la forma cutánea fija es la que predomina en ellos. En contraste, Bonifaz y cols. analizaron una serie de 25 casos pediátricos en México y encontraron que la forma linfocutánea fue la más frecuente (64%), seguida de la forma cutánea fija (36%), con lesiones localizadas predominantemente en los miembros superiores (40%) y el rostro (36%) ¹⁴.

La esporotricosis cutánea fija tiene manifestaciones clínicas variadas, generalmente leves, lo que puede dificultar su diagnóstico y hacer que se confunda con otras enfermedades infecciosas más comunes⁸. Se han descrito lesiones únicas pápulo-vesiculares crónicas, placas eritematosas infiltradas, lesiones ulcerativas, verrugosas, costrosas o nodulares, como manifestación de esporotricosis cutánea fija, lo que representa un reto diagnóstico^9,10,18,19.

El estándar de oro para el diagnóstico de esporotricosis es el cultivo con la identificación de especies de Sporothrix, obtenido mediante aspiración o raspado de lesiones. Este procedimiento es el más seguro y sensible para confirmar la infección¹. En algunos casos, el diagnóstico puede complementarse o establecerse con el estudio histopatológico. Sin embargo, la histopatología suele tener utilidad limitada, debido a la baja carga fúngica en el tejido, lo que dificulta la observación del agente etiológico. Solo en algunos casos se pueden visualizar estructuras fúngicas como levaduras, cuerpos asteroides o hifas fragmentadas ²⁰. En nuestro caso se decidió tomar tanto los cultivos como la biopsia de piel para estudio histopatológico ya que teníamos varias posibilidades diagnósticas. La visualización de los cuerpos asteroides que son muy característicos (aunque no patognomónicos) de la esporotricosis junto con el cultivo positivo para Sporothrix scheinckii confirmó el diagnóstico. En un amplio estudio histopatológico de 119 muestras de casos confirmados de esporotricosis, solo en el 35% se logró detectar el agente fúngico; observándose con mayor frecuencia en pacientes con alteraciones en el sistema inmunológico o que usaban de esteroides tópicos y/o sistémicos²¹.

La elección del tratamiento para la esporotricosis depende fundamentalmente de la forma clínica de la enfermedad, del estado inmunológico del paciente y de la especie de Sporothrix involucrada¹. De acuerdo con las guías de tratamiento, el itraconazol es la primera línea de tratamiento en pacientes inmunocompetentes con formas cutáneas o linfocutáneas, debido a su eficacia y perfil de seguridad, con una dosis de 6-10 mg/kg/día hasta un máximo de 400 mg al día¹.

El yoduro de potasio es el tratamiento más frecuentemente usado en México, respaldado por una amplia experiencia clínica. Sus principales ventajas son su bajo costo y su rápida eficacia, con una respuesta favorable en aproximadamente 2 meses^7,8.

La terbinafina se considera un antimicótico de segunda línea para el tratamiento de la esporotricosis linfocutánea y cutánea fija. Es una excelente opción en pacientes con contraindicación para el uso de itraconazol o yoduro de potasio, con eficacia demostrada, especialmente en niños pequeños o con comorbilidades^1,22. En la serie de 15 casos de esporotricosis en lactantes reportada por Song y cols. 4 pacientes recibieron terbinafina en monoterapia y 5 en combinación con yoduro de potasio¹⁷. El tratamiento debe mantenerse al menos 4-6 semanas adicionales tras la resolución clínica completa de las lesiones cutáneas.

En nuestro caso, se optó por iniciar tratamiento con yoduro de potasio, pero el paciente presentó tempranamente los efectos adversos gastrointestinales ampliamente documentados, que obligaron al cese del tratamiento. No obstante que el itraconazol es considerado tratamiento de primera línea, se optó por la terbinafina como segunda opción terapéutica, esto debido a que en México solo está disponible la presentación oral de itraconazol en cápsulas de 100 mg, lo que dificultaba la administración y dosificación adecuada un paciente lactante.

Algunos pacientes mejoran con la aplicación de termoterapia local (42-43°C), esta técnica está fundamentada en la termolabilidad de Sporothrix spp.²³ Este procedimiento terapéutico es una alternativa efectiva cuando los tratamientos convencionales están contraindicados, especialmente en mujeres embarazadas, mujeres lactando y pacientes pediátricos intolerantes a yoduro de potasio y/o fármacos antimicóticos^1,7,24,25.

CONCLUSIÓN

En las últimas décadas la incidencia de esporotricosis en la población pediátrica ha aumentado, con mayor transmisión zoonótica y casos en edades más tempranas. Aunque la enfermedad no es infrecuente en niños, es rara en lactantes, con muy pocos casos descritos en la literatura. La esporotricosis en la infancia temprana se presenta casi exclusivamente como una forma cutánea fija, con predominio en el rostro. Presentamos un caso de esporotricosis cutánea fija en un lactante originario de una zona endémica de México. Este caso se suma a los casos previamente reportados en la literatura y enfatiza la importancia de considerar la esporotricosis dentro del diagnóstico diferencial. Ante un paciente pequeño con una lesión fija que no responde al tratamiento antibiótico, se debe sospechar esporotricosis, especialmente en aquellos casos provenientes de zonas endémicas.

La realización temprana del cultivo y/o estudio histopatológico permitirá establecer el diagnóstico con precisión, iniciar el tratamiento oportuno y prevenir las morbilidades asociadas a un diagnóstico tardío. Además, es fundamental tomar las medidas preventivas y de control para limitar su propagación. Es esencial una elección adecuada del tratamiento; y, la terbinafina, debería considerarse como opción terapéutica de primera línea en neonatos y lactantes dentro de las guías de tratamiento.

REFERENCIAS

1. Orofino-Costa R, Macedo PM, Rodrigues AM, Bernardes-Engemann AR. Sporotrichosis: an update on epidemiology, etiopathogenesis, laboratory and clinical therapeutics. An Bras Dermatol. 2017 Sep-Oct;92(5):606-620. http://dx.doi.org/10.1590/abd1806-4841.2017279
2. Hernández-Castro R, Pinto-Almazán R, Arenas R, Sánchez-Cárdenas CD, Espinosa-Hernández VM, Sierra-Maeda KY, Conde-Cuevas E, Juárez-Durán ER, Xicohtencatl-Cortes J, Carrillo-Casas EM, Steven-Velásquez J, Martínez-Herrera E, Rodríguez-Cerdeira C. Epidemiology of Clinical Sporotrichosis in the Americas in the Last Ten Years. J Fungi (Basel). 2022 May 30;8(6):588. https://doi.org/10.3390/jof8060588
3. Ramírez Soto MC. Sporotrichosis among children of a hyperendemic area in Peru: an 8-year retrospective study. Int J Dermatol. 2017 Aug;56(8):868-872. https://doi.org/10.1111/ijd.13643
4. Yeoh DK, Butters C, Curtis N. Endemic Mycoses in Children. Pediatr Infect Dis J. 2019 Jun;38(6S Suppl 1):S52-S59.
5. Barros MB, Costa DL, Schubach TM, do Valle AC, Lorenzi NP, Teixeira JL, Schubach Ade O. Endemic of zoonotic sporotrichosis: profile of cases in children. Pediatr Infect Dis J. 2008 Mar;27(3):246-50.
6. Veasey JV, Sáfadi MAP. 50 Years Ago in TheJournalofPediatrics: Sporotrichosis in Childhood: An Emerging Yet Neglected Disease. J Pediatr. 2021 Jun;233:226. https://doi.org/10.1016/j.jpeds.2021.02.045
7. Toriello C, Brunner-Mendoza C, Ruiz-Baca E, Duarte-Escalante E, Pérez-Mejía A, Del Rocío Reyes-Montes M. Sporotrichosis in Mexico. Braz J Microbiol. 2021 Mar;52(1):49-62. https://doi.org/10.1007/s42770-020-00387
8. Estrada-Castañón R, Chávez-López G, Estrada-Chávez G, Bonifaz A. Report of 73 cases of cutaneous sporotrichosis in Mexico. An Bras Dermatol. 2018 Nov/Dec;93(6):907-909. https://doi.org/10.1590/abd1806-4841.20187726.
9. Patel AB, Shaikh S. Fixed cutaneus sporotrichosis. Indian Pediatr. 2006 Jan;43(1):73-4.
10. Verma S, Verma G, Rattan R. Lymphocutaneous Sporotrichosis of Face with Verrucous Lesions: A Case Report. Indian Dermatol Online J. 2019 May-Jun;10(3):303-306.
11. Camandaroba LM, Soares-Neto RF, de Oliveira FS, Saraiva MN, Tenório MDL, Oliveira PD, Dos Santos CA, Martins-Filho PR, Portugal FM. First Case of Sporotrichosis in a Child in a Nonendemic Region of Brazil. Pediatr Infect Dis J. 2024 Mar 18.
12. Queiroz-Telles F, Bonifaz A, Cognialli R, Lustosa BPR, Vicente VA, Ramírez-Marín HA. Sporotrichosis in Children: Case series and Narrative Review. Curr Fungal Infect Rep. 2022;16(2): 33-46. https://doi.org/10.1007/s12281-022-00429-x
13. Yao L, Song Y, Cui Y, Zhou JF, Zhong SX, Zhao DY, Li SS.Pediatric Sporotrichosis in Jilin Province of China (2010-2016): a Retrospective Study of 704 Cases. J Pediatric Infect Dis Soc. 2020 Jul 13;9(3):342-348.https://doi.org/10.1093/jpids/piz052
14. Bonifaz A, Saúl A, Paredes-Solis V, Fierro L, Rosales A, Palacios C, Araiza J. Sporotrichosis in childhood: clinical and therapeutic experience in 25 patients. Pediatr Dermatol. 2007 Jul-Aug;24(4):369-72. https://doi.org/10.1111/j.1525-1470.2007.00452.x
15. Belda W Jr, Domingues Passero LF, Stradioto Casolato AT. Lymphocutaneous Sporotrichosis Refractory to First-Line Treatment. Case Rep Dermatol Med. 2021 Oct 6;2021:9453701. https://doi.org/10.1155/2021/9453701
16. Tlougan BE, Podjasek JO, Patel SP, Nguyen XH, Hansen RC. Neonatal sporotrichosis. Pediatr Dermatol. 2009 Sep-Oct;26(5):563-5. https://doi.org/10.1111/j.1525-1470.2009.00986.x
17. Song Y, Yao L, Zhong SX, Tian YP, Liu YY, Li SS. Infant sporotrichosis in northeast China: a report of 15 cases. Int J Dermatol. 2011 May;50(5):522-9. https://doi.org/10.1111/j.1365-4632.2010.04724.x
18. Padilla DMC y col. Esporotricosis cutánea fija. Rev. Cent Dermatol Pascua. 2002 Sep-Dic;11(3):122-5.
19. Pérez-Elizondo AD, Pineda-Pineda JA, Sánchez-Castillo JL. Sporotrichosis in children: two-case presentation. Infectio. 2012; 16(2):128-131.
20. Liu F, Liu Y, Yuan N, Zhang X, Cao M, Dong J, Zhang J. Fixed Cutaneous Sporotrichosis Due Sportorhrix globose. Clin Cosmet Investig Dermatol. 2021 Jan 25;14:91-96. doi: 10.2147/CCID.S288259.
21. Gu A, Zhang X, Ma F, Nie Z, Sybren de Hoog G, Zhang Y. Fixed cutaneous sporotrichosis in a patient with numerous fungal elements. Med Mycol Case Rep. 2020 Jun 11;29:32-34. https://doi.org/10.1016/j.mmcr.2020.06.001.
22. Gupta AK, Cooper EA, Lynde CW. The efficacy and safety of terbinafine in children. Dermatol Clin. 2003 Jul;21(3):511-20. https://doi.org/10.1016/s0733-8635(03)00029-9.
23. Couti-Diaz I. La termoterapia local como tratamiento de la esporotricosis cutánea: actualización de la experiencia acumulada a nivel internacional. Rev Med Urug. 2011;27(1):50-55.
24. Freitas DFS, Cunha RP, de Oliveira RVC, de Macedo PM, do Valle ACF, Rezende de APMB, et al. Sporotrichosis during pregnancy: A retrospective study of 58 cases in a reference center from 1998 to 2023. PLoS Negl Trop Dis. 2024 Dec 20;18(12):e0012670. doi: 10.1371/journal.pntd.0012670.
25. Mahajan VK. Sporotrichosis: an overview and therapeutic options. Dermatol Res Pract. 2014;2014:272376. doi: 10.1155/2014/272376. Epub 2014 Dec 2